Introducción

"La lectura es una destreza que depende de la habilidad linguística subyacente y se relaciona muy estrechamente con los resultados educativos y laborales"

La Deficiencia Auditiva Infantil Permanente (DAIP) bilateral de gravedad moderada, severa o profunda es la discapacidad sensorial más común que afecta 1 de 750 niños y está presente al nacimiento en más del 80% de los afectados. Este grado de DAIP tiene un impacto perjudicial en todos los aspectos del desarrollo del lenguaje oral e impacta significativamente sobre las habilidades que dependen de la capacidad lingüística, como la lectura y la escritura.

La identificación de la DAIP en la primera infancia permite a los niños afectados recibir intervención temprana para optimizar su acceso al lenguaje durante un "período sensible" para el desarrollo del mismo.

Más de la mitad de los lactantes que nacen con DAIP no tienen factores de riesgo identificables prospectivamente, por lo que sólo a través de programas de Cribado Auditivo Neonatal Universal (CANU) se pueden identificar a la mayoría de los afectados. Cuando el CANU se introdujo por primera vez en el Reino Unido, la mitad a tres cuartos de todos los casos confirmados a los 9 meses eran de DAIP bilateral > 40 dB.

Los autores reportaron que los niños con DAIP de esa cohorte de nacimiento se habían beneficiado en el lenguaje y la lectura a la edad de 6-10 años debido a la realización del CANU al nacimiento y a la confirmación de la DAIP a los 9 meses de edad.

Las revisiones sistemáticas han ido apoyando cada vez más el uso del CANU, y tanto el Comité Nacional de Investigación del Reino Unido como el Grupo de Trabajo de los Estados Unidos han realizado recomendaciones a su favor. Durante el año calendario 2009, un número estimado de 5.073 casos de DAIP fueron detectados por CANU en los EE.UU., representando el 43% de todos los casos detectados dentro de las 29 condiciones médicas para las que se recomienda el cribado neonatal.

Sin embargo, tanto los Servicios Preventivos del Grupo de Trabajo de EE.UU. como la Organización Mundial de la Salud a través de un informe sobre CANU realizado en el 2009, han hecho un llamado de atención sobre la escasez de evidencia con respecto a sus beneficios más allá de la edad escolar primaria y a sus resultados funcionales.

En consecuencia, este estudio se desarrolló con el objetivo de proporcionar nuevas pruebas sobre los efectos del CANU y la confirmación temprana de la DAIP en los resultados funcionales durante los años de la adolescencia. El estudio presenta resultados de las capacidades de  adolescentes con DAIP de 17 años de edad quienes fueron evaluados previamente a los 8 años.

La lectura es una destreza que depende de la habilidad linguística subyacente y se relaciona muy estrechamente con los resultados educativos y laborales, y como tal, es un resultado funcional clave. Por lo tanto, se especificó previamente a la lectura comprensiva como el resultado primario de este estudio.

Pacientes y métodos

En este estudio de seguimiento prospectivo, 120 niños con DAIP bilateral (se desconoce si adquirida después del nacimiento) con ≥ 40 db de nivel de audición (dB NA) y un grupo de comparación de 63 niños con audición normal, fueron reclutados de una cohorte de 157.000 niños nacidos en ocho distritos del sur de Inglaterra, de los cuales cerca de la mitad habían nacido en períodos de realización de CANU.

Los autores aportaron previamente una serie de detalles relativos a esta población durante su infancia y primera década, incluyendo los programas de CANU para detectar DAIP a los que fueron expuestos; la prestación de servicios audiológicos y de otros servicios por distrito y región para la confirmación y manejo de la DAIP, y las habilidades del lenguaje y lectura de los niños a los 6 a 10 años de edad.

Nueve años después de las primeras evaluaciones del lenguaje y la lectura a los 6-10 años de edad, 76 (63%) adolescentes con DAIP  y 38 (60%) adolescentes del grupo de comparación con audición normal participaron del estudio que se describe actualmente. Los autores estimaron que el 49% de todos los individuos con DAIP y lenguaje oral de la cohorte de nacimiento habían sido evaluados para lectura a la edad de 17,1 años.

Procedimiento

Cada participante fue evaluado por un investigador entrenado, con desconocimiento de su historia audiológica, utilizando la Segunda Edición de la Evaluación de Lectura de Comprensión York, una prueba de lectura estandarizada que proporciona medidas de precisión, comprensión y capacidad  de resumen. Se utilizó una versión cronometrada de 20 min de la Prueba Estándar Ampliada de Matrices Progresivas de Raven como medida de la habilidad no verbal.

El resultado primario pre planificado de este estudio fue la puntuación de la lectura comprensiva después del ajuste en una regresión lineal múltiple para la gravedad de la pérdida auditiva, la habilidad no verbal y la educación materna, que fueron reconocidos como potenciales factores de confusión del resultado primario. Los puntajes z ajustados de precisión de lectura y síntesis de lectura fueron los resultados secundarios pre planificados.

La severidad de la discapacidad auditiva se clasificó en base a la evaluación audiológica más reciente como moderada (40-69 dB NA), grave (70-94 dB NA) o profunda (≥95 dB NA) de acuerdo con el promedio de cuatro frecuencias de los umbrales de tonos puros a 0,5, 1, 2 y 4 kHz. La educación materna se clasificó de acuerdo con el censo de 2001 del Reino Unido.

Este estudio fue aprobado por el Comité de Ética en Investigación de Hampshire SW y Southampton. Se obtuvo consentimiento informado por escrito de los cuidadores principales y de los propios participantes adolescentes para participar en el estudio.

Estrategias de análisis

El resultado primario (comprensión de la lectura) y la estrategia de análisis se especificaron previamente y el plan de análisis estadístico fue escrito antes de la evaluación de los datos. El tamaño de la muestra objetivo de 96 individuos con la mitad de la muestra nacida en períodos con (o sin) CANU, o, en un conjunto de análisis paralelo, expuesta a confirmación temprana (o tardía) de DAIP, fue suficiente para tener una potencia del 90% para detectar una diferencia estandarizada en el resultado primario de al menos 0,67 desvíos estándar (DE) con un nivel de significación del 5% mediante una prueba unifactorial.

Los autores pre especificaron la definición de confirmación "temprana" de DAIP como la confirmación diagnóstica a los nueve meses de edad cumplidos, en consonancia con la definición utilizada en un ensayo anterior de CANU y con la referencia de los Servicios Preventivos del Grupo de Trabajo de Estados Unidos para el diagnóstico y tratamiento de los lactantes antes de los 10 meses de edad.

Se utilizaron la media y el DE de las puntuaciones de lectura del grupo de comparación con audición normal para derivar las puntuaciones z de los adolescentes con DAIP, donde la media y el DE en el grupo de audición normal fue de 0 y 1, respectivamente. Las puntuaciones z de los participantes con DAIP se expresaron así en términos de número de DE a partir de la media del grupo de comparación con audición normal.

Los análisis se realizaron con y sin los usuarios de lengua de señas británica. Esto no alteró el patrón de resultados que se presentó para el grupo combinado de comunicadores orales y por señas. Cuando se encontraron diferencias estadísticamente significativas entre los grupos, se llevó a cabo un análisis de subgrupos entre los que habían y no habían recibido implantes cocleares.

Se evaluó en un modelo de regresión lineal las relaciones entre el nacimiento durante los períodos de CANU o confirmación de DAIP a los 9 meses de edad y las puntuaciones z de lectura ajustadas por edad en comunicadores orales y por señas. La medida en que el efecto de la confirmación temprana produjo una contribución adicional importante para modelar el ajuste después del cribado se incluyó en el modelo y se evaluó con una prueba de razón de verosimilitud. Se examinó la normalidad y homogeneidad de la varianza residual de todas las medidas para garantizar que los modelos de regresión fueran apropiados.

Resultados

Los 114 adolescentes participantes fueron similares a los 183 que habían participado anteriormente en el estudio de lectura y lenguaje a los 7,9 años con respecto al sexo, la capacidad no verbal y el nivel educativo materno al momento del estudio previo. Los 76 participantes con DAIP fueron similares a los 120 que habían participado anteriormente en relación con la gravedad de la DAIP, la exposición al CANU y la confirmación de la DAIP antes de los nueve meses cumplidos desde el nacimiento.

Estas características también fueron similares entre los que tenían confirmación de DAIP a los 9 meses de edad (n = 35) y los que tenían confirmación más tardía (n = 41) y entre los que nacieron en los períodos con CANU (n = 37) y aquellos que no (n = 39).

Los grupos con DAIP confirmada temprana y tardíamente fueron similares con respecto a los porcentajes de afectación por parálisis cerebral, discapacidad visual o discapacidad del aprendizaje. En ambos grupos la etiología de la sordera se identificó en aproximadamente la mitad de los casos, correspondiendo las causas genéticas al 34% - 43%.

La proporción de adolescentes en quienes el inglés no era el idioma principal en el hogar fue más alta en el grupo de confirmación tardía (12%) que temprana (3%), y el ajuste de esta variable se incluyó en el modelo de regresión, además de las tres variables pre-especificadas.

Los grupos de confirmación temprana y tardía mostraron puntajes z medios de comprensión de lectura que estuvieron 0,63 y 1,74 DE, respectivamente, por debajo de la puntuación z media de lectura en el grupo de comparación con audición normal.

Los adolescentes con discapacidad auditiva confirmada a los nueve meses de edad cumplidos tuvieron puntuaciones z medias ajustadas significativamente más altas que los que tuvieron confirmación más tardía, tanto para la comprensión de la lectura (1,17 DE) como para la lectura resumida (0,96 DE).

Estos tamaños de efecto fueron mayores en el 78% (51/65) que no había recibido implantes cocleares (diferencias ajustadas entre grupos 1,29; IC 95%: 0,52 a 2,07, p = 0,002; 1,00, IC 95%: 0,30 a 1,70; p = 0,006, respectivamente). Las diferencias ajustadas de la puntuación z entre grupos con respecto a las tres medidas de resultado de lectura entre todos los participantes adolescentes que habían nacido o no en los períodos con CANU fueron más pequeñas (0,09 a 0,22) y estadísticamente no significativas.

El cambio en las estimaciones de los tamaños de efecto y los valores de p de la confirmación temprana y de la detección fue mínimo cuando se modelaron en conjunto y no por separado, lo que sugiere que estos efectos trabajaron de forma independiente. Añadiendo el efecto de la confirmación temprana en el modelo de regresión después del screening se incluyó una contribución adicional significativa al ajuste del modelo (coeficiente de probabilidad prueba χ2 = 7,61, p = 0,006), indicando que la confirmación temprana de DAIP representó una variación única significativa en los resultados de lectura más allá de lo representado por la exposición al CANU.

La comparación de las puntuaciones z de la lectura comprensiva recalculadas a la edad escolar primaria con las de aquellos de 13 a 19 años de edad a partir del presente estudio mostró que las puntuaciones z no ajustadas de lectura comprensiva permanecieron casi sin cambios en el grupo de confirmación temprana, pero disminuyeron (es decir, se volvieron más negativas en relación con el grupo control de audición) en el grupo de confirmación tardía.

En comparación con la del grupo de confirmación tardía, la tasa anual media ajustada del cambio en la puntuación z de la lectura comprensiva durante el intervalo de 9,2 años entre la escuela primaria y las evaluaciones adolescentes fue menos negativa en el grupo de confirmación temprana (diferencia media de la tasa inter-grupo de 0,06 por año, IC 95% -0,02 a 0,13, p = 0,14).

Esta diferencia entre los grupos en la tasa anual de cambio de la lectura comprensiva fue más grande y estadísticamente significativa en los que no habían recibido implantes cocleares (diferencia media entre los grupos de 0,08 por año, IC 95%: 0,01 a 0,15; p = 0,03).

Discusión

Este estudio de adolescentes con DAIP que participaron en ensayos de CANU es el primero en describir los efectos del CANU y de la confirmación temprana de la DAIP en los resultados posteriores a los años de la escuela primaria. La confirmación de DAIP a los nueve meses de edad cumplidos se asoció significativamente con un mejor rendimiento en la lectura comprensiva, la variable primaria de resultado pre especificada.

Al comparar los puntajes del presente estudio con los niveles de lectura obtenidos 9 años antes en los mismos individuos, los adolescentes cuya DAIP había sido confirmada tempranamente habían mantenido su nivel de desempeño en relación a los controles mientras que los adolescentes con confirmación tardía no: la brecha entre los grupos de confirmación temprana y tardía se duplicó entre las dos evaluaciones.

La superioridad en las habilidades de lectura de los participantes con confirmación temprana les pudo haber permitido leer material de lectura más exigente y con mayor frecuencia que sus pares con DAIP confirmada mas tardíamente, aumentando así la diferencia de competencias entre los dos grupos. La superioridad resultante de este efecto fue mayor a 1 DE del rango de puntuaciones de lectura comprensiva de sus pares con audición normal y es probable que impactara sobre sus oportunidades de vida a través de los logros educativos y laborales.

La capacidad no verbal fue muy similar entre los grupos con confirmación temprana y tardía y su ajuste se incluyó en el modelo de regresión. Esto sugiere que el déficit en las puntuaciones de lectura en los participantes con confirmación tardía no fueron el resultado de un déficit cognitivo general, sino más bien consecuencia del impacto específico del acceso retardado al idioma en etapas tempranas de la vida sobre las habilidades relacionadas con el lenguaje.

Los grupos con confirmación temprana y tardía no mostraron diferentes proporciones de etiologías genéticas y no genéticas de sordera ni discapacidades adicionales a la misma que pudieran explicar las diferencias observadas en las puntuaciones z de lectura.

Factores diferentes de la edad al momento de la confirmación de la DAIP parecieron determinar los resultados de lectura de esa minoría de participantes que habían recibido implante coclear, aunque este análisis de subgrupos no fue planificado de antemano y debería ser considerado con precaución. La capacidad de lectura de los adolescentes del subgrupo implantado podría depender más de la edad al momento de la implantación que de la edad al momento de la confirmación diagnóstica, pero serán necesarios nuevos estudios con un mayor número de implantados cocleares para determinarlo.

Se observaron los efectos de la confirmación temprana en los nacidos en períodos con y sin CANU, y el efecto del CANU parece ser dependiente del aumento en las tasas de confirmación temprana de la DAIP a las que conduce. Los mismos equipos audiológicos del INS distritales y regionales se encargaron, en casi todos los casos, del cuidado de las dos poblaciones con y sin cribado y de ambos grupos de confirmación temprana y tardía en este estudio, y los diferentes resultados entre estos grupos tienden a reflejar el efecto del CANU y de la confirmación temprana más que las diferencias en los servicios a los que estaban expuestos.

Una cohorte de nacimiento del 2013 en el Reino Unido mostraría, sin embargo, una relación mucho más fuerte entre el nacimiento durante periodos con CANU y los resultados en la lectura. El apoyo audiológico y de otros servicios post screening para aquellos con cribado positivo para DAIP en el período neonatal, en gran medida ausente durante el período de 1992 a 1997 para la población descripta en este informe, se encuentra actualmente en vigencia y, por lo tanto, en el Reino Unido un resultado positivo en el CANU será más probable que conduzca a la confirmación de DAIP a los 9 meses de edad.

La tasa de deserción anual (un 3% a lo largo de 17 años desde el comienzo del CANU o 4% durante los 9 años desde la evaluación en la escuela primaria) en los niños con DAIP elegibles para el presente estudio fue baja para una población adolescente con una enfermedad crónica, pero limitó el potencial del estudio para examinar el cambio en la comprensión de la lectura entre las evaluaciones de la escuela primaria y de la adolescencia. A pesar de esta limitación en el poder, las diferencias entre los grupos en el resultado primario pre-especificado de comprensión de lectura fueron lo suficientemente grandes como para ser estadísticamente significativas y clínicamente importantes.

Conclusiones

A medida que el proyecto de Objetivos de Desarrollo del Milenio se acerca a su meta de 2015, la UNESCO, UNICEF, el Banco Mundial y la OMS están considerando cada vez más el desarrollo durante la primera infancia, en el que la audición infantil es un componente crítico y factor determinante de la salud; por lo tanto este informe es más que oportuno.

La confirmación de DAIP a los nueve meses de edad completos se asoció significativamente con un mejor rendimiento en la lectura comprensiva, la variable de resultado primaria predefinida, y el tamaño del efecto de este beneficio de confirmación temprana de DAIP sufrió un aumento de moderado a grande entre las evaluaciones a los 8 y 17 años de edad. Esto fortalece la acción de los gobiernos nacionales para el financiamiento de programas de CANU que aumenten las tasas de confirmación temprana de DAIP en muchos países desarrollados y en desarrollo, donde el CANU para DAIP está actualmente en discusión, pero aún no se ha adoptado como política nacional.

Comentario editorial:

Es reconocido que el screening universal de audición del recién nacido es una herramienta eficaz para aumentar las tasas de identificación temprana de la discapacidad auditiva infantil permanente congénita. El CANU y la identificación temprana de DAIP se asocian con claros beneficios en el desarrollo del lenguaje y posteriormente de la lecto-escritura.

Este estudio de cohorte prospectivo fue diseñado para determinar si los beneficios del CANU persisten a través de la segunda década de la vida y además describe los efectos de la confirmación temprana de la patología auditiva. Los autores concluyeron que la detección de DAIP a los 9 meses de edad se asoció significativamente con una mayor media en las puntuaciones z para la lectura comprensiva (principal variable de resultado) en la adolescencia.
 

De lo aquí expuesto se remarca la fortaleza de los programas de cribado neonatal que llevan a la confirmación precoz del déficit auditivo, permitiendo la intervención temprana que apunta a asegurar el acceso al lenguaje y por ende a la habilidad de la lectura.

Resumen y comentario objetivo: Dra. María José Chiolo