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16 MAY 07 | Tumores presacros
Tumores presacros en adultos
Esta revisión apunta a presentar una visión general de los tumores presacros, enfocándose en su presentación, patología, investigación y manejo.

Dres. Ghosh J, Eglinton T, Frizelle FA.
Comentario y resumen objetivo: Dr. Rodolfo Altrudi
Surgeon 2007; 5(1): 31-38
 
ÍNDICE 
Desarrollo
Bibliografía
Desarrollo

Los tumores presacros representan un grupo heterogéneo de neoplasias predominantemente benignas y ocasionalmente malignas. Los tumores del espacio presacro, también denominados como del espacio retrorrectal, son infrecuentes, con una incidencia de 1: 40.000 admisiones y del 0,014% de las rectoscopías documentadas [1,2]. No existe una clara preferencia por el género.

La región presacra es un espacio potencial que está limitado por la fascia presacra posteriormente, el recto anteriormente, el elevador inferior del ano y la reflexión peritoneal pelviana superiormente y los uréteres y los vasos iliacos lateralmente (Figura 1). Inferiormente, el espacio presacro está limitado por la fascia presacra, que separa este compartimiento del espacio supraelevador. Su contenido incluye tenido conectivo areolar, ramas del plexo sacro, los vasos sacros medios, iliolumbares y hemorroidales medios y los trayectos linfáticos asociados. Durante el desarrollo embriológico el compartimiento presacro contiene el neuroectodermo, la notocorda, la parte caudal del tracto digestivo y el proctodeo, que se someten a remodelación y regresión. Por consiguiente, este espacio potencial contiene numerosos tipos de tejidos derivados de las 3 capas germinales, incluyendo tejido conectivo, elementos neurales y hueso, que pueden llevar al desarrollo de una variedad de formas tumorales.



· FIGURA 1: Representación diagramática del espacio presacro en una vista sagital de la pelvis femenina.

Esta revisión apunta a presentar una visión general de los tumores presacros, enfocándose en su presentación, patología, investigación y manejo.

Metodología

Se condujo una búsqueda electrónica en las bases de datos de Medline y Pubmed usando como palabras clave: presacral, retrorectal, tumours, neoplasm y neoplasia. Estos términos fueron mapeados con los del Medline Subject Headings (MESH) y fueron buscados también como ítems de texto. Las referencias citadas en los artículos y revisiones obtenidos fueron controladas manualmente para localizar otros trabajos relevantes. Sólo se investigaron artículos en lengua inglesa. Se incluyeron reportes de casos, revisiones y series de pacientes, independientemente del tamaño.

Patología

La heterogeneidad de las lesiones primarias que ocurren dentro del espacio presacro refleja el número de cierres embriológicos y la miscelánea de los tipos de tejidos en esa región anatómica.  Llamativamente, la categorización de los tumores en adultos permanece incierta a pesar de varias clasificaciones descritas por diferentes autores [3,4]. La confusión nace de la diferenciación entre los tumores pediátricos y de adultos, la inclusión de tumores sacros o neurológicos malignos, tales como los cordomas que se extienden en el espacio presacro y la inclusión de desórdenes inflamatorios. Globalmente, el 45-50% de las masas presacras son malignas o tienen áreas de cambios malignos dentro de ellas [1,4,5]. Los tumores sólidos son más probablemente malignos que las lesiones quísticas (60% versus 10%) [6,7]. En la serie de la Clínica Mayo, las lesiones congénitas comprendieron tumores presacros (66%), tumores neurogénicos (11%), tumores osteocondrales (11%) y otras lesiones misceláneas (12%) [1]. Esto contrasta con los tumores presacros en los niños, en los que los teratomas y el mielomeningocele son los más comunes [8].  Los carcinomas rectales recidivados en el área presacra no fueron evaluados en esta revisión porque representan una entidad diferente con una estrategia de manejo distinta y han sido revisados en detalles por otros autores [9-11].

Quistes de desarrollo

Los quistes de desarrollo (Figura 2) son diagnosticados a menudo en la 4º ó 5º décadas de la vida y son más comunes en las mujeres [1]. Infrecuentemente, la tríada hereditaria de Curriano que comprende malformaciones anorrectales, defectos en el hueso sacro y una masa presacra, es indicada por un quiste de desarrollo [12]. Estos quistes de epitelio diferente están llenos con un líquido de consistencia variable y son virtualmente siempre benignos [13]. Como aproximadamente la mitad de los quistes son asintomáticos, su descubrimiento es generalmente incidental durante un examen digital rectal, en donde se los percibe como una masa blanda, mal definida, posterior al recto y usualmente en la línea media [13-15]. Hasta un tercio de los quistes de desarrollo se pueden llegar a infectar y a menudo son confundidos con un absceso supraelevador o una fístula perianal [16]. Una depresión en forma de embudo en la región media posterior anal o en la cara posterior del canal anal por debajo de la línea dentada, presente en muchos casos, puede ser confundida con la apertura de una fístula. Un quiste de desarrollo puede ser diferenciado de esta última por la ausencia de una apertura fistulosa a nivel de la línea dentada. Algunos pacientes se quejan de dolor, particularmente cuando están sentados o después de una caída sobre los glúteos. Los síntomas tienden a reflejar el tamaño del quiste, localización y si hay una infección sobreagregada. La compresión del recto o cuando el quiste está asociado con una anormalidad anorrectal, resulta en constipación, plenitud rectal, dolor abdominal bajo o defecación dolorosa. La compresión del tracto urinario bajo puede causar disuria o alterar la frecuencia miccional. La categorización del quiste de desarrollo depende del tipo de epitelio presente; el quiste de la cola del recto contiene epitelio columnar o transicional; los quistes dermoides contienen epitelio escamoso y los quistes epidérmicos contienen epitelio escamoso con apéndices cutáneos [13-15]. El diámetro promedio de los quistes es de 4 centímetros.



· FIGURA 2: RMN sagital mostrando una duplicación rectal

Tumores carcinoides

Los tumores carcinoides del espacio presacro son infrecuentes; ocurren más comúnmente dentro del apéndice, íleon, estómago y recto [17]. La mayoría representa una extensión directa o diseminación metastásica de un carcinoide rectal. Se presentan con igual predilección por el género y de los 14 reportados en la literatura, 6 estaban asociados con quistes de desarrollo y solamente 2 eran malignos [7]. La asociación fuerte entre tumores carcinoides presacros y quiste de la cola del recto estrecha la posibilidad de un origen en la parte caudal del tracto digestivo para ambas lesiones [7,18]. Se requiere una sigmoideoscopía y biopsia para diferenciar un carcinoide primario presacro de una lesión rectal que ha metastatizado.

Tumores neurológicos

Los tumores neurológicos más comunes son los Schwannomas (neurilemoma) ((Figuras 3 y 4) [19-21]. Las características histológicas típicas incluyen una cápsula de epineuro, haces fasciculares de células fusiformes y evidencia de degeneración, tal como la formación de quistes, hemorragias, fibrosis y calcificación [21]. La serie más grande de Schwannomas presacros es de Abernathey y col. (1986) describiendo 13 pacientes en 33 años (media 9 años); reveló la falta de predilección por alguno de los sexos, una edad promedio al momento del diagnóstico de 38,6 años y un lapso entre los primeros síntomas y el diagnóstico de 5,2 años [22]. Los Schwannomas tienden a no exceder un diámetro de 5 a 6 centímetros, aunque diámetros de hasta 28 cm han sido reportados [23]. Otros tumores neurológicos menos comunes incluyen neurofibromas, ependimomas, ganglioneuromas y neuro-fibrosarcomas (Figura 5) [24-26]. Dos tercios de estos tumores son benignos y la resección usualmente es curativa. Estos tumores pueden alcanzar un gran tamaño antes de volverse sintomáticos.


· FIGURA 3: RMN mostrando un Schwannoma maligno masivo. El recto no se observa en estas vistas.


· FIGURA 4: Schwannoma presacro resecado por vía posterior.



· FIGURA 5: TC mostrando un paraganglioma

Tumores osteocondrales

El comportamiento biológico de los tumores osteocondrales en el espacio presacro es semejante al de cualquier otra parte del cuerpo. Los osteomas osteoides, quistes óseos simples y aneurismáticos, son las masas benignas más frecuentes, aunque son vistas predominantemente en pacientes pediátricos más que en la población adulta [27-29]. Los osteosarcomas y los sarcomas de Ewing son tumores malignos derivados del hueso que pueden presentarse en el espacio presacro. El primero es un tumor maligno primario que puede contener hueso, cartílago y elementos fibrosos. La lesión se caracteriza por la destrucción del hueso circundante y se asocia con dolor. La resección quirúrgica, en combinación con quimioterapia adyuvante es a menudo requerida [30,31]. El sarcoma de Ewing es un tumor maligno raro que usualmente afecta a niños. Deriva de las células endoteliales dentro de la médula ósea y se asocia con una reacción perióstica florida. El tratamiento supone resección, radioterapia y, en casos seleccionados, quimioterapia [32].

Teratomas

Los teratomas contienen elementos reconocibles maduros e inmaduros representativos de más de una capa germinal, y contienen tejido extraño a su sitio anatómico. Los teratomas sacro coccígeos en los adultos están mayormente confinados al espacio presacro y tienen una incidencia de 1 en 30.000 a 1 en 43.000 nacidos vivos, con una relación hombre-mujer de 3-4,1 [33,34]. Dependiendo del grado de diferenciación de sus componentes, los teratomas se clasifican en maduros, inmaduros o malignos [33-36]. Los teratomas maduros contienen tejido epitelial y mesenquimático maduros. Los teratomas inmaduros tienen áreas de endodermo primitivo, mesodermo y ectodermo mezclados con elementos más maduros. En contraste con la población pediátrica, la mayoría de los teratomas en los adultos son benignos y no visibles externamente. El dolor sacro coccígeo y el drenaje perianal son los síntomas más comunes, particularmente en los estadios avanzados [37]. El examen físico periódico y la tomografía computada (TC) o la resonancia magnética nuclear (RMN) de las regiones perianal y perineal son requeridas después de las resecciones para detectar recidivas. La utilidad de los marcadores séricos alfa feto-proteína y gonadotrofina coriónica humana para vigilar las recidivas no es conocida en este escenario.

Características clínicas

Los tumores presacros, sin tomar en cuenta su origen, causan síntomas similares debido a su localización en el espacio presacro. El modo de presentación refleja el tamaño del tumor, el efecto de masa y la presencia de infección. Dado que estos tumores tiene típicamente un crecimiento lento, los síntomas a menudo son insidiosos en un comienzo. Aunque en el 26-50% de los casos los tumores son asintomáticos, la mayoría de los pacientes presentan síntomas no específicos resultantes de compresión, desplazamiento o invasión de las estructuras pélvicas, víscera y nervios [3,4,15]. Esto se puede manifestar localmente por dolor lumbosacro, rectal o defectos neurológicos [3,15]. El dolor típicamente es sordo y pobremente localizado. La invasión del plexo presacro puede generar dolor en las piernas o en las nalgas. La incontinencia urinaria y fecal puede seguir al compromiso de los nervios pélvicos. La infección del tumor puede resultar en un absceso, un seno drenante o un tracto fistuloso en los espacios para-sacro coccígeo, perirrectal o perianal. Una historia de sepsis regional recurrente o fistulización debería generar la sospecha de una lesión subyacente. La obstrucción del estrecho pelviano puede resultar en una alteración de los hábitos intestinales. También se han descrito complicaciones durante el embarazo [1,38]. Los meningoceles sacros pueden causar cefalea o meningitis. Los síntomas remotos incluyen dolor al caminar y fiebre. La diferenciación entre lesiones benignas y malignas por la evaluación clínica solamente, es difícil. El dolor neurogénico, abultamiento tumoral, alteraciones urinarias e intestinales y fijeza del tumor son discriminadores no confiables y han sido reportados en lesiones benignas. La evidencia radiológica de erosión sacra es el único indicador confiable de patología maligna [14].

Investigaciones

Como los síntomas de presentación son a menudo vagos, es común el error diagnóstico. Las lesiones frecuentemente son catalogadas como abscesos perirrectales o perianales benignos, fístula perianal, quiste pilonidal, dolor psicogénico, dolor post-traumático o post-parto antes de que se establezca el verdadero diagnóstico. En un serie pequeña de pacientes con lesione presacras benignas, la duración promedio de los síntomas fue de 4,9 años (rango 1-11 años) y los pacientes tuvieron un promedio de 4,7 operaciones o procedimientos invasivos antes de que se elucidara el diagnóstico correcto [15]. En todos los casos, el diagnóstico correcto fue establecido mediante un examen rectal digital y TC. La experiencia de la Clínica Mayo de 120 pacientes en 19 años mostró que el 97% de las lesiones fueron detectables al tacto rectal y todas a la TC [1]. De manera similar, todos los 42 casos de la serie de Lev-Chelouche y col., (2003), fueron palpables al examen rectal, subrayando la necesidad de una evaluación clínica cuidadosa y comprehensiva, incluyendo el tacto rectal [3]. Un paciente que se presenta con un dolor abdominal bajo y de la extremidad o una historia de sepsis perianal recurrente debería generar sospecha.
El diagnóstico de un tumor retroperitoneal benigno es principalmente por exclusión, pero basado en última instancia en su apariencia radiológica y en la histología. La radiografía directa es de valor limitado, aunque la radiolucencia del sacro puede ser indicativa de un osteoma osteoide, quiste óseo, cordoma u osteosarcoma. En raras ocasiones, la calcificación o la erosión del hueso sacro puede dar a entender la presencia de un tumor presacro. La radiografía de colon por enema y la colonoscopía pueden generar la sospecha de una masa presacra extrínseca pero se usan principalmente para excluir patología colorrectal inflamatoria y neoplásica. La ecografía transabdominal es de valor para detectar masas pélvicas, particularmente aquellas con un componente quístico. Aunque una idea del tamaño y de las relaciones con las estructuras adyacentes puede ser estimada, esta modalidad presenta una resolución limitada y es operador dependiente. La ecografía endoanal ha sido usada recientemente con mayor facilidad. Esta modalidad brinda información útil sobre los planos tisulares entre la lesión y el recto y permite guiar la biopsia transrrectal. No puede brindar información ulterior sobre la anatomía del tumor ni sus relaciones con las estructuras circundantes de importancia. Sin embargo, la ecografía endoanal es particularmente buena para diagnosticar quistes de desarrollo y revelar sus relaciones con el recto [6].
La TC y la RMN son las técnicas de diagnóstico por imágenes más ampliamente utilizadas en la evaluación de los tumores de tejidos blandos retroperitoneales [13]. De manera importante, el tamaño del tumor, las relaciones con estructuras significativas como el recto, uréteres y vasos pélvicos y diseminación locorregional, pueden ser investigados. La resección quirúrgica y la planificación de la radioterapia es imposible sin dicha información. La TC también es valiosa al permitir la biopsia percutánea guiada con aguja y el diagnóstico de un meningioma sacro anterior, donde la biopsia con aguja está contraindicada debido al riesgo de infección y meningitis. El valor diagnóstico de la TC, no obstante, está disminuido por la resolución limitada y la definición de los tejidos blandos. Por lo tanto, la RMN es actualmente aceptada de manera general como la modalidad de diagnóstico de elección para las lesiones presacras, dado que brinda una resolución mejor con mayor previsibilidad que la TC o la ecografía en los tumores de tejidos blandos. La resolución superior en los tejidos blandos y la capacidad multiplanar de la RMN permite una visualización mejorada de los planos tisulares entre los márgenes del tumor y el tejido normal circundante. Esto puede conducir a un diagnóstico preliminar más certero [39].
Esta modalidad de diagnóstico por imágenes brinda información útil para evaluar el acceso quirúrgico más probable y determinar la operabilidad, particularmente en presencia de invasión del sacro [40,41]. La RMN también puede demostrar anomalías del cordón asociadas, tales como quistes aranoideos. Se obtiene una mejor imagen con la adición de Gadolinium endovenoso como medio de contraste para resaltar las áreas de heterogeneidad tisular dentro de la masa tumoral. Sin embargo, la RMN no obvia el requerimiento del diagnóstico tisular dado que es incapaz de distinguir confiadamente entre tumores benignos y malignos [23].

El diagnóstico definitivo se basa en el análisis histológico e inmunohistoquímico de las muestras obtenidas por biopsia. La punción percutánea con aguja, guiada por TC, sigue siendo el modo predominante de obtener muestras de los tejidos presacros, aunque no está exenta de dificultad y complicaciones [42]. Específicamente, la biopsia de tumores presacros y pelvianos profundos presenta riesgos para el intestino, vejiga, vasos, útero y anexos. Además hay riesgo de lesión del ligamento anococcígeo, nervios presacros y ganglios linfáticos, introducción de infección y dolor posterior al procedimiento.

Dado que el acceso al espacio presacro está limitado por el sacro, se ha descrito un número considerable de abordajes [42]. Los abordajes anterior y lateral transabdominal son apropiados para las lesiones craneales, anteriores o laterales a la vejiga, pero tienen la desventaja del riesgo de una lesión intestinal, dolor por la penetración al peritoneo y una disponibilidad limitada de tejido por la necesidad de emplear una aguja de pequeño calibre.
El abordaje trans-glúteo brinda un buen acceso al espacio presacro y tiene la ventaja de evitar el intestino y los vasos ilíacos externos. Presenta, no obstante, dolor por la penetración de los músculos glúteos y riesgo de lesión del nervio ciático, los vasos glúteos y el plexo sacro. La punción trans-sacra y trans-ilíaca permite acceso al espacio presacro más alto y a lesiones no alcanzables por los medios antes mencionados. Aunque se evita la lesión del intestino y de la vejiga, estos procedimientos son dolorosos y conllevan el riesgo de lesionar los nervios sacros y, en el caso de la ruta trans-iliaca, el uréter. Una limitación de la interpretación de los datos histológicos es que la muestra de tejido no sea representativa de toda la lesión. Estos tumores clásicamente crecen en forma lenta y, debido a su presentación tardía, a menudo tienen un volumen considerable. Por ello, la muestra resecada puede contener áreas de malignidad previamente no detectadas. En algunos centros, la biopsia preoperatoria se efectúa solamente cuando existe una alta sospecha radiológica de malignidad o ante enfermedad extensa en donde los riesgos relacionados con la resección quirúrgica son también grandes.


Tratamiento

Todos los tumores presacros deben ser considerados para la resección quirúrgica, aún si se piensa que son benignos [3]. La resección en bloc permite la confirmación del diagnóstico, es la mejor esperanza de curación si la lesión es maligna y evita el riesgo del desarrollo de infección y síntomas por compresión dentro de la pelvis. Las lesiones quísticas infectadas pueden ser drenadas utilizando una de los abordajes empleados para las biopsias percutáneas.

El manejo quirúrgico es mejor cuando participa un equipo multidisciplinario consistente en un radiólogo y cirujanos colorrectal, urólogo, ginecólogo, plástico, ortopedista y neurocirujano. Sin lugar a dudas, los mejores resultados se obtendrán en centros que tienen un interés especial en esta forma de cirugía. La siguiente información debe ser manejada antes de cualquier intervención quirúrgica: tamaño del tumor, extensión de la diseminación locorregional, compromiso de los planos tisulares entre las estructuras vecinas y grado de compromiso vascular. La resección es factible por vía trans-sacra, abdominal, combinada abdómino-sacra, trans-rectal o trans-vaginal [20,43,44]. El último abordaje, en particular, ha ganado favor en los casos en donde existe certeza de haberse excluido la malignidad.

Cualquiera sea el método elegido, el tratamiento quirúrgico de los tumores presacros no está exento del riesgo de complicaciones. Específicamente, en el caso de tumores abultados y localmente avanzados, la resección en su totalidad puede ser peligrosa, en particular si el tumor está adherido al plexo venoso presacro. Realizar la hemostasia puede ser muy difícil. Por consiguiente, varios métodos para controlar el sangrado presacro han sido descritos, incluyendo tachuelas, esponjas sacras, dispositivos de engrampado endoscópico y soldadura de fragmentos musculares [45-48]. Por lo tanto, la cirugía debería ser realizada con gran precaución y se debe obtener un completo consentimiento informado del paciente.

El espacio presacro puede ser abordado anteriormente, posteriormente, mediante una combinación anteroposterior, transrrectalmente o, menos frecuentemente, transvaginalmente. Todos los procedimientos quirúrgicos son facilitados por la limpieza preoperatoria del colon del enfermo y es recomendable contar con facilidades para la realización de biopsias por congelación intraoperatoriamente.

El abordaje posterior (Kraske modificado) entra al espacio por una incisión a través de la línea media posterior, horizontalmente o lateral al sacro, requiriendo a menudo la desarticulación del cóccix [49-51]. Puede combinarse con la liberación del glúteo mayor y sacrectomía por debajo del nivel S4. Para esto último, es aconsejable operar con un neurocirujano o con un cirujano ortopedista apropiadamente entrenado. Para evitar alteraciones intestinales y urinarias, la sacrectomía debe preservar al menos un lado de S2.

El abordaje posterior es apropiado para tumores bajos, particularmente si existe compromiso del espacio pre-coccígeo, o para aquellos originados o penetrados en el sacro. Para las lesiones quísticas y teratomas, es aconsejable efectuar una coccigectomía porque ocasionalmente existe una comunicación con el cóccix que puede ocasionar recidiva [37]. Una desventaja de la ruta posterior es la ausencia de un control temprano sobre la vasculatura pélvica, con el riesgo de una hemorragia intraoperatoria severa. Esto puede evitarse efectuando concurrentemente una disección ilíaca extraperitoneal para el control vascular previo a la disección posterior del tumor. La potencial lesión de los nervios pélvicos laterales es una desventaja adicional de este abordaje.

El abordaje anterior trans-abdominal alcanza el espacio presacro movilizando primero el recto [4]. Este abordaje es útil para tumores confinados a la región presacra/retroperitoneal. Los casos altamente complejos o los tumores excesivamente grandes, pueden requerir un abordaje anterior y posterior sincrónico [52]. Los tumores que se originan dentro del sacro pero que luego penetran localmente o metastatizan a través de las paredes sacras anterior y posterior en los espacios presacro y subcutáneo, son ejemplos principales de cuando este tipo de abordaje es necesario. Aquí, el recto es disecado libre del tumor tan lejos como sea posible del elevador del ano, por vía anterior. El abordaje posterior es desarrollado para encontrar la incisión anterior. Para un acceso adicional, puede efectuarse una sacrectomía y separar los ligamentos sacrotuberosos, sacroespinosos y sacroilíacos más bajos. Un beneficio adicional del abordaje anterior es que la ligadura vascular pelviana puede hacerse más rápidamente que por la vía posterior.
El abordaje trans-rectal puede ser considerado para la resección local de lesiones bajas bien demarcadas, particularmente si hay penetración de la serosa [53]. Las lesiones muy bajas y pequeñas, tales como los quistes de desarrollo, pueden ser abordadas a través de un acceso interesfintérico de York-Mason modificado o por la vía trans-vaginal de Schuchardt-Schauta [51,54]. En estos dos últimos métodos, el riesgo de alteración esfinteriana se contrarresta con le elusión de la injuria del nervio presacro.


 
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