Impacto del cribado auditivo neonatal

Introducción

"La lectura es una destreza que depende de la habilidad linguística subyacente y se relaciona muy estrechamente con los resultados educativos y laborales"

La Deficiencia Auditiva Infantil Permanente (DAIP) bilateral de gravedad moderada, severa o profunda es la discapacidad sensorial más común que afecta 1 de 750 niños y está presente al nacimiento en más del 80% de los afectados. Este grado de DAIP tiene un impacto perjudicial en todos los aspectos del desarrollo del lenguaje oral e impacta significativamente sobre las habilidades que dependen de la capacidad lingüística, como la lectura y la escritura.

La identificación de la DAIP en la primera infancia permite a los niños afectados recibir intervención temprana para optimizar su acceso al lenguaje durante un "período sensible" para el desarrollo del mismo.

Más de la mitad de los lactantes que nacen con DAIP no tienen factores de riesgo identificables prospectivamente, por lo que sólo a través de programas de Cribado Auditivo Neonatal Universal (CANU) se pueden identificar a la mayoría de los afectados. Cuando el CANU se introdujo por primera vez en el Reino Unido, la mitad a tres cuartos de todos los casos confirmados a los 9 meses eran de DAIP bilateral > 40 dB.

Los autores reportaron que los niños con DAIP de esa cohorte de nacimiento se habían beneficiado en el lenguaje y la lectura a la edad de 6-10 años debido a la realización del CANU al nacimiento y a la confirmación de la DAIP a los 9 meses de edad.

Las revisiones sistemáticas han ido apoyando cada vez más el uso del CANU, y tanto el Comité Nacional de Investigación del Reino Unido como el Grupo de Trabajo de los Estados Unidos han realizado recomendaciones a su favor. Durante el año calendario 2009, un número estimado de 5.073 casos de DAIP fueron detectados por CANU en los EE.UU., representando el 43% de todos los casos detectados dentro de las 29 condiciones médicas para las que se recomienda el cribado neonatal.

Sin embargo, tanto los Servicios Preventivos del Grupo de Trabajo de EE.UU. como la Organización Mundial de la Salud a través de un informe sobre CANU realizado en el 2009, han hecho un llamado de atención sobre la escasez de evidencia con respecto a sus beneficios más allá de la edad escolar primaria y a sus resultados funcionales.

En consecuencia, este estudio se desarrolló con el objetivo de proporcionar nuevas pruebas sobre los efectos del CANU y la confirmación temprana de la DAIP en los resultados funcionales durante los años de la adolescencia. El estudio presenta resultados de las capacidades de  adolescentes con DAIP de 17 años de edad quienes fueron evaluados previamente a los 8 años.

La lectura es una destreza que depende de la habilidad linguística subyacente y se relaciona muy estrechamente con los resultados educativos y laborales, y como tal, es un resultado funcional clave. Por lo tanto, se especificó previamente a la lectura comprensiva como el resultado primario de este estudio.

Pacientes y métodos

En este estudio de seguimiento prospectivo, 120 niños con DAIP bilateral (se desconoce si adquirida después del nacimiento) con ≥ 40 db de nivel de audición (dB NA) y un grupo de comparación de 63 niños con audición normal, fueron reclutados de una cohorte de 157.000 niños nacidos en ocho distritos del sur de Inglaterra, de los cuales cerca de la mitad habían nacido en períodos de realización de CANU.

Los autores aportaron previamente una serie de detalles relativos a esta población durante su infancia y primera década, incluyendo los programas de CANU para detectar DAIP a los que fueron expuestos; la prestación de servicios audiológicos y de otros servicios por distrito y región para la confirmación y manejo de la DAIP, y las habilidades del lenguaje y lectura de los niños a los 6 a 10 años de edad.

Nueve años después de las primeras evaluaciones del lenguaje y la lectura a los 6-10 años de edad, 76 (63%) adolescentes con DAIP  y 38 (60%) adolescentes del grupo de comparación con audición normal participaron del estudio que se describe actualmente. Los autores estimaron que el 49% de todos los individuos con DAIP y lenguaje oral de la cohorte de nacimiento habían sido evaluados para lectura a la edad de 17,1 años.

Procedimiento

Cada participante fue evaluado por un investigador entrenado, con desconocimiento de su historia audiológica, utilizando la Segunda Edición de la Evaluación de Lectura de Comprensión York, una prueba de lectura estandarizada que proporciona medidas de precisión, comprensión y capacidad  de resumen. Se utilizó una versión cronometrada de 20 min de la Prueba Estándar Ampliada de Matrices Progresivas de Raven como medida de la habilidad no verbal.

El resultado primario pre planificado de este estudio fue la puntuación de la lectura comprensiva después del ajuste en una regresión lineal múltiple para la gravedad de la pérdida auditiva, la habilidad no verbal y la educación materna, que fueron reconocidos como potenciales factores de confusión del resultado primario. Los puntajes z ajustados de precisión de lectura y síntesis de lectura fueron los resultados secundarios pre planificados.

La severidad de la discapacidad auditiva se clasificó en base a la evaluación audiológica más reciente como moderada (40-69 dB NA), grave (70-94 dB NA) o profunda (≥95 dB NA) de acuerdo con el promedio de cuatro frecuencias de los umbrales de tonos puros a 0,5, 1, 2 y 4 kHz. La educación materna se clasificó de acuerdo con el censo de 2001 del Reino Unido.

Este estudio fue aprobado por el Comité de Ética en Investigación de Hampshire SW y Southampton. Se obtuvo consentimiento informado por escrito de los cuidadores principales y de los propios participantes adolescentes para participar en el estudio.

Estrategias de análisis

El resultado primario (comprensión de la lectura) y la estrategia de análisis se especificaron previamente y el plan de análisis estadístico fue escrito antes de la evaluación de los datos. El tamaño de la muestra objetivo de 96 individuos con la mitad de la muestra nacida en períodos con (o sin) CANU, o, en un conjunto de análisis paralelo, expuesta a confirmación temprana (o tardía) de DAIP, fue suficiente para tener una potencia del 90% para detectar una diferencia estandarizada en el resultado primario de al menos 0,67 desvíos estándar (DE) con un nivel de significación del 5% mediante una prueba unifactorial.

Los autores pre especificaron la definición de confirmación "temprana" de DAIP como la confirmación diagnóstica a los nueve meses de edad cumplidos, en consonancia con la definición utilizada en un ensayo anterior de CANU y con la referencia de los Servicios Preventivos del Grupo de Trabajo de Estados Unidos para el diagnóstico y tratamiento de los lactantes antes de los 10 meses de edad.

Se utilizaron la media y el DE de las puntuaciones de lectura del grupo de comparación con audición normal para derivar las puntuaciones z de los adolescentes con DAIP, donde la media y el DE en el grupo de audición normal fue de 0 y 1, respectivamente. Las puntuaciones z de los participantes con DAIP se expresaron así en términos de número de DE a partir de la media del grupo de comparación con audición normal.

Los análisis se realizaron con y sin los usuarios de lengua de señas británica. Esto no alteró el patrón de resultados que se presentó para el grupo combinado de comunicadores orales y por señas. Cuando se encontraron diferencias estadísticamente significativas entre los grupos, se llevó a cabo un análisis de subgrupos entre los que habían y no habían recibido implantes cocleares.

Se evaluó en un modelo de regresión lineal las relaciones entre el nacimiento durante los períodos de CANU o confirmación de DAIP a los 9 meses de edad y las puntuaciones z de lectura ajustadas por edad en comunicadores orales y por señas. La medida en que el efecto de la confirmación temprana produjo una contribución adicional importante para modelar el ajuste después del cribado se incluyó en el modelo y se evaluó con una prueba de razón de verosimilitud. Se examinó la normalidad y homogeneidad de la varianza residual de todas las medidas para garantizar que los modelos de regresión fueran apropiados.

Resultados

Los 114 adolescentes participantes fueron similares a los 183 que habían participado anteriormente en el estudio de lectura y lenguaje a los 7,9 años con respecto al sexo, la capacidad no verbal y el nivel educativo materno al momento del estudio previo. Los 76 participantes con DAIP fueron similares a los 120 que habían participado anteriormente en relación con la gravedad de la DAIP, la exposición al CANU y la confirmación de la DAIP antes de los nueve meses cumplidos desde el nacimiento.

Estas características también fueron similares entre los que tenían confirmación de DAIP a los 9 meses de edad (n = 35) y los que tenían confirmación más tardía (n = 41) y entre los que nacieron en los períodos con CANU (n = 37) y aquellos que no (n = 39).

Los grupos con DAIP confirmada temprana y tardíamente fueron similares con respecto a los porcentajes de afectación por parálisis cerebral, discapacidad visual o discapacidad del aprendizaje. En ambos grupos la etiología de la sordera se identificó en aproximadamente la mitad de los casos, correspondiendo las causas genéticas al 34% - 43%.

La proporción de adolescentes en quienes el inglés no era el idioma principal en el hogar fue más alta en el grupo de confirmación tardía (12%) que temprana (3%), y el ajuste de esta variable se incluyó en el modelo de regresión, además de las tres variables pre-especificadas.